Nous rapportons deux cas de neutropénie sévère d’apparition tardive dans le cadre d’un traitement par ocrélizumab chez des patients atteints de sclérose en plaques récurrente. Ces cas mettent en évidence un effet secondaire rare, mais cliniquement significatif, d’un traitement de la sclérose en plaques largement utilisé. Cet article vise à sensibiliser les cliniciens à cette complication hématologique potentielle, en soulignant l’importance d’une surveillance vigilante et d’une intervention précoce. À travers ces cas, nous discutons des mécanismes physiopathologiques sous-jacents. De plus, nous souhaitons souligner l’importance d’une approche multidisciplinaire pour gérer cette complication, impliquant une collaboration étroite entre neurologues, hématologues et autres spécialistes.